Behandling av stor cysta i underkäken

Ortokeratiniserad odontogen cysta (OOC) representerar en undergrupp inom familjen av odontogena cystiska lesioner i käkarna [1]. Deras kliniska och radiologiska bild kan lätt tolkas som antingen odontogen keratocysta (OKC) eller ameloblastom (AB). Historiskt sett grupperades OOC ofta tillsammans med andra odontogena lesioner på grund av deras sällsynthet och utmaningarna i samband med diagnostisering. Med modern histopatologi och ökad förståelse av cystornas egenskaper blev OOC erkänd av Världshälsoorganisationen (WHO) som en separat diagnos 2017 [2].

En av egenskaperna som skiljer OOC:er från OKC:er är deras ortokeratiniserade kapselvägg. I motsats till det parakeratiniserade cystaepitel som ses i OKC:er, uppvisar OOC:er ett ortokeratiniserat epitel, kännetecknat av frånvaron av cellkärnor [3]. Denna viktiga histologiska skillnad och egenskap bidrar till differentialdiagnosen av dessa lesioner och har stor betydelse för det kliniska beteendet. Till skillnad från OKC:er, som är ökända för sin aggressiva natur och höga recidivbenägenhet, uppvisar OOC:er ett mindre aggressivt kliniskt förlopp och en märkbart lägre recidivfrekvens efter kirurgisk behandling.

OOC:ers radiologiska utseende manifesterar sig vanligtvis som unilokulära radiolucenser på röntgen, vilket skiljer dem från de multilokulära radiolucenser som ofta förknippas med OKC:er [4]. Dessa radiologiska fynd, i kombination med det histologiska resultatet, utgör grunden för diagnos och lämplig klinisk hantering och uppföljningsstrategi.

Diagnosen kan vara tentativ genom röntgen­undersökning och/eller fastställas genom en biopsi. Behandlingsstrategin för OOC är kirurgiskt avlägsnande som anses vara kurativ.

Detta är en fallrapport om en OOC av den större typen som behandlats framgångsrikt genom kirurgiskt avlägsnande.

Patientfall

Bakgrund och kliniska fynd

En 45-årig man sökte tandläkare för svullnad både intra- och extraoralt i anslutning till underkäken. Hans fru hade övertalat honom att göra en tandundersökning på grund av en svullnad i underkäken. Svullnaden hade funnits där i ungefär två år och hade ignorerats av patienten. Svullnaderna var lätt ömmande vid palpation men förutom det var han asymtomatisk. Han var frisk i övrigt, använde ingen medicin och hade inga allergier. Vid undersökningen kunde man notera ett frontalt öppet bett och en svullnad lateralt i omslagsvecket från tand 38 till 48. Svullnaden var mestadels hård vid palpation förutom ett par öar av mjukare karaktär. Alla tänder i underkäken reagerade positivt på elektrisk stimulering. Apikalbilder avslöjade radiolucens apikalt kring samtliga rötter. Patienten remitterades till käkkirurgi Region Halland för fördjupad diagnostik och omhändertagande (figur I–VI).

Radiologisk utredning

Patienten fick tid på käkkirurgen prioriterat. Den initiala radiologiska undersökningen med panoramaöversikt avslöjade en stor cystisk radiolucens i underkäken. Den kompletterades omedelbart med en CBCT av underkäken som visade en större cystisk lesion med resorberade tandrötter och avsaknad av lateral ben­begränsning i stort sett halva det tandbärande segmentet av underkäken. Den tentativa dia­gnosen ställdes till OKC, alternativt ameloblastom. Tankar på att det också eventuellt kunde röra sig om en arteriovenös missbildning fanns, vilket medförde att patienten genomgick en magnetresonansundersökning (MR) över området. Lyckligtvis fanns det ingen kommunikation med några större kärl till lesionen. En biopsi togs under lokalbedövning som visade diagnosen ortokeratiniserad odontogen cysta. Denna tentativa diagnos kors­kontrollerades med radiolog och behandlingsplanen blev fullständigt kirurgiskt av­lägsnande baserat på den föreslagna diagnosen (figur VII–IX).

Behandling

Operationen utfördes under narkos (figur X–XII). Lokalbedövning i form av Xyalocain-Adrenalin lades som infiltrationsanestesi. Laterala delen av mandibeln frilades genom randsnitt från tand 38 till tand 48 med distobuckala avlastningssnitt i båda ändar. Därefter avlägsnades cystan försiktigt. Särskild försiktighet vidtogs kring exponerade tandrötter. Cystakapseln släppte fästet relativt enkelt och kunde lyftas ut i stort sett intakt. Det fanns en hel del lösa benbitar som avlägsnades. Benkanterna jämnades med en rundborr. Kaviteten där cystan hade expanderat fylldes med kollagenmaterial (Lyostypt, B Braun SE, Melsungen, Tyskland) i syfte att bibehålla formen på underkäkens laterala begränsningar. Avslutningsvis suturerades slemhinnan tillbaka med Vicryl Plus 4-0 (Johnson & Johnson International, Diegem, Belgien). Patienten stannade över natten på sjukhuset och skrevs ut dagen efter operationen.

De postoperativa instruktionerna bestod av att enbart inta flytande näring och patienten behandlades med antibiotika – fenoximetylpenicillin, 1,6 gram, tre gånger om dagen i sju dagar (Kåvepenin, Meda AB, Solna, Sverige). Uppföljningstid inklusive radiologi bokades en vecka postoperativt.

En vecka efter operationen kom histologirapporten tillbaka som bekräftade diagnosen ortokeratiniserad odontogen cysta (figur XIII–XIV).

Vidare handläggning

Flera uppföljningsbesök gjordes under de första sex månaderna. Patienten utvecklade tyvärr en fistel lateralt om roten till tand 43. Den tanden hade troligtvis förlorat för mycket benstöd och epitelfäste och behövde avlägsnas. Efter tandborttagningen läkte fisteln fint.

Vid 2-årsuppföljningen kunde ny kalcifierad benbildning ses längs hela cystans hålighet, utan tecken på recidiv (figur XV–XVIII).

Diskussion och slutsatser

Ortokeratiniserad odontogen cysta (OOC) och odontogen keratocysta (OKC) är två distinkta typer av cystor som kan utvecklas i käkbenen. Dessa cystor härrör från odontogena epitelceller, som är associerade med tandutveckling.

Även om de delar vissa likheter, har de också betydande skillnader. Den mest märkbara skillnaden syns när man studerar histologin. OKC:er har ett parakeratiniserat cystaepitel, vilket innebär att väggen i cystan innehåller celler med kärnor även om de normalt borde vara frånvarande i helt keratiniserade vävnader. OOC:er har ett ortokeratiniserat cystaepitel, vilket innebär att epitelet i cystan är helt keratiniserat och saknar cellkärnor [5].

En annan tydlig och viktig skillnad är frekvensen av recidiv. OKC:er är kända för sin höga recidivrisk, även efter kirurgiskt avlägsnande. Detta aggressiva beteende är en av nyckelfrågorna vid val av behandlingsstrategi. OOC har en mycket lägre recidivrisk jämfört med OKC, vilket gör det lämpligt för kirurgiskt avlägsnande som en kurativ behandlingsstrategi.

Det är alltid klokt att ta en biopsi av lesionen innan man bestämmer sig för en behandlingsstrategi. Detta för att vara så säker som möjligt på att det förväntade resultatet kan nås. I det här fallet valde vi att göra det efter MRI-undersökningen då vi inte ville ha några komplikationer av en så stor cysta innan operationen [6]. På röntgen uppträder OKC ofta som multilokulär radiolucens med flera fack eller uppdelningar i cystan. OOC:er uppträder vanligtvis som unilokulära med en enda solitär hålighet utan de multipla uppdelningarna som ses i OKC.

OKC:er är vanligare i de bakre delarna av underkäken, medan OOC:er oftare finns i de främre delarna av underkäken och överkäken. OKC har en större tendens att erodera eller orsaka expansion av det omgivande benet, vilket kan leda till käkdeformiteter och smärta. Det är anledningen till att vår preliminära diagnos faktiskt var OKC i stället för OOC i detta fall, eftersom OOC har en mindre tendens att orsaka allvarlig förstörelse av omgivande vävnader som käkben och tänder.

Sammanfattningsvis är detta en beskrivning av en stor OOC, behandlad kurativt genom kirurgiskt avlägsnande. De primära skillnaderna mellan OKC och OOC ligger i de histologiska egenskaperna, recidivrisken, radiologiskt utseende, lokalisering och kliniskt beteende.

Det är viktigt att lägga god tid på diagnostik och förberedelser vid val av behandlingsstrategi för dessa patienter.